Adénocarcinome vésical primitif à cellules en bague à chaton de type linite plastique
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CAS CLINIQUE Progrès en Urologie (2002), 12, 313-317
Adénocarcinome vésical primitif à cellules en bague à chaton
de type linite plastique
Marwan EL SANDID (1), Renaud PERALDI (2), François PERNIN (1)
(1) Service d’Urologie, Centre Hospitalier Notre Dame de la Miséricorde, Ajaccio, France
(2) Service d’Anatomopathologie, Hôpital Eugénie, Ajaccio, France
RESUME
Les adénocarcinomes primitifs représentent 0,5 à 2% de toutes les tumeurs vésicales.
Ils sont considérés d’origine ouraquienne et non ouraquiennes, mais, sur le plan his-
tologique, cette différenciation paraît désormais caduque.
L’adénocarcinome à cellules en bague à chaton de type linite plastique dont les
auteurs rapportent un cas découvert chez un patient de 53 ans, est rarissime.
Très particulier sur le plan anatomo-pathologique, ce carcinome mérite d’être indi-
vidualisé.
Son diagnostic tardif, explique la gravité de son pronostic malgré les ressources thé-
rapeutiques les plus agressives comme en témoigne la littérature.
L’élévation du CA 19-9, notée dans notre observation, peut avoir un intérêt pour
suivre l’évolution.
Mots clés : Vessie, adénocarcinome, cellules en bague à chaton, linite plastique.
Les adénocarcinomes développés aux dépens de l’uro- adhérences à des organes de voisinage ou une exten-
thélium représentent 0,5 à 2% des tumeurs primitives sion vésicale d’une tumeur de voisinage. Les biopsies
de la vessie [24]. Parmi eux, le carcinome à cellules en initiales mirent en évidence une tumeur indifférenciée
bague à chaton, dont deux cas furent initialement de nature apparemment plasmocytaire infiltrant large-
décrits par SAPHIR , en 1955 [22], mérite d’être indivi- ment toute l’épaisseur du chorion et de la musculeuse.
dualisé par ses caractères cliniques, morphologiques, Les biopsies multifocales de la vessie, en zones opti-
immunohistochimiques et pronostiques particuliers. Il quement saines, montraient une cystite chronique ulcé-
doit être distingué des autres types de carcinomes ro-érosive non spécifique.
mucipares, et notamment des adénocarcinomes col- La coloscopie était normale. Nous n’avons pas consta-
loïdes qui se composent de nombreuses cellules en
té d’adénopathie rétro péritonéale ni d’autre anomalie
bague à chaton dispersées dans des flaques de mucus sur la tomodensitométrie abdomino-pelvienne. La scin-
abondant, sans stroma-réation fibreuse.
tigraphie osseuse était normale.
A l’exploration chirurgicale, on retrouve une tumeur
OBSERVATION occupant tout le dôme vésical, rigide, épaisse, infil-
trante, et blanchâtre, évoquant une linite plastique.
A.M., âgé de 53 ans, grand fumeur, sans antécédent
particulier a été admis dans notre service en juin 1998 Les limites de la vessie étaient largement dépassées
avec une infiltration du cordon spermatique droit et une
pour une hématurie macroscopique dont le bilan endo-
coulée épaisse adhérente à la gaine des vaisseaux
scopique a permis de découvrir une tumeur vésicale
compacte du dôme et de la face postérieure, à large
base d’implantation et dure au contact du cystoscope.
Manuscrit reçu : juillet 2000, accepté : novembre 2000.
Au toucher pelvien bimanuel sous anesthésie : une
Adresse pour correspondance : Dr. M. El Sandid, Service d’Urologie, Centre
volumineuse tumeur était nettement palpable à la face Hospitalier Notre Dame de la Miséricorde, 20000 Ajaccio.
antérieure de l’abdomen, ce qui faisait suspecter des e-mail : serviceurologie@minitel.net
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iliaques droits et du nerf obturateur droit, se prolon- rarissime dans sa forme pure comme le soulignent
geant vers le psoas. CABANNE [6]. Le premier cas d’adénocarcinome vési-
cal primitif en bague à chaton fut décrit par SAPHIR en
Il n’existait pas d’adhérences intestinales. Mais au 1955 [22]. Actuellement plus que 68 cas ont été rap-
niveau du mésentère, on notait la présence d’une véri-
portés [25].
table miliaire faite de petits nodules millimétriques sié-
geant tout le long du bord mésentérique de l’intestin Il doit être distingué des adénocarcinomes secondaires.
grêle. L’examen extemporané confirmait la nature L’extension directe à partir des organes de voisinage
métastatique de ces nodules. On notait l’absence de (rectum, prostate, utérus) est en effet plus fréquente
métastases hépatiques. On décidait donc d’une cystec- que les tumeurs primitives [3].
tomie partielle sus-trigonale de propreté avec iléocys- Sa présentation clinique, semblable aux autres tumeurs
toplastie d’agrandissement. vésicales, se traduit essentiellement par une hématurie
L’examen anatomopathologique révèlait que la tumeur, et quelques troubles mictionnels peu spécifiques.
composée de cellules plasmocytoides, infiltrait large- Une mucinurie a été rapportée dans 3 à 12% des cas [16].
ment tous les plans pariétaux de la vessie, la sous-
séreuse, les cordons spermatiques et les limites de L’aspect habituel de la vessie est celui d’une paroi
l’exérèse. La nature métastatique de la miliaire mésen- épaisse oedémateuse et indurée comme dans notre
térique était confirmée. observation.
L’étude immuno-histochimique complémentaire écar- Les critères qui font suspecter un adénocarcinome pri-
tait l’hypothèse d’un lymphome (LCA-), d’un plasmo- mitif sont : sa localisation qui est souvent au niveau de
cytome (faible réactivité du sérum antiplasmocytes), la base et des parois latérales de la vessie, la co-exis-
d’un mélanome (HMB45-), d’un épithélioma neuroen- tence d’une cystite cystica ou cystite glandulaire au
docrine notamment de type anaplasique à petites cel- sein de la tumeur, ainsi que la nette transition entre
lules (chromogranine -) et d’une prolifération de natu- l’urothélium normal et l’adénocarcinome [23].
re conjonctive (vimentine - ). Elle permettait de conclu- Traditionnellement, on considérait que l’adénocarcino-
re à un épithélioma en raison de la positivité des mar- me primitif dérivait soit de l’ouraque, soit de la vessie,
queurs épithéliaux (EMA et cytokératine+) d’origine d’où deux catégories de cancers différents.
non prostatique (PSA et PAP-) comportant de rares cel- Cependant, malgré les données de la littérature sur la
lules mucipares en bague à chaton (PAS et bleu technique chirurgicale [9, 24], l’origine ouraquienne ou
alcian+) associées à une stroma-réaction majeure à non de cette tumeur est discutable [6], et n’a pas d’in-
l’instar des linites plastiques. cidence sur le plan histologique et surtout pronostique
On décide d’un traitement complémentaire par chimio- comme le constatent certains auteurs [10].
thérapie à base de cysplatine (3 cycles de cysplatine, 5 L’anamnèse révèle que cette tumeur progresse en silen-
FU, et Thebrubicine), qui ne ralentit pas l’évolution de ce et que les symptômes, tardifs lors du diagnostic, se
la tumeur vers la carcinose péritonéale et vers un blin- manifestent par une extension importante [4] et par des
dage pelvien circonférentiel sténosant le rectum et obli- métastases dans 52% des cas et/ou par une invasion
geant la réalisation d’une colostomie iliaque gauche. locale [9] comme dans notre observation.
La TDM de contrôle en novembre 1998, montrait une
infiltration péri-rectale et péri vésicale massive.
Le patient décédait dans un tableau de cachexie et de
carcinose péritonéale huit mois après le diagnostic ini-
tial.
Au cours de l’évolution de cette tumeur, nous avons
noté une élévation des marqueurs CA 19-9 à 2300 Ku/1
pour un taux normal inférieur à 40Ku/1. Ni le Ca 19-9
ni d’autres marqueurs n’ont été dosés au moment du
diagnostic.
DISCUSSION
La plupart des tumeurs malignes de la vessie sont
d’origine urothéliale. Figure 1. Petites cellules tumorales indifférenciées, rappelant
L’adénocarcinome à cellules en "bague à chaton" est les plasmocytes (H.E.S. x 40).
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Figure 2. Proliférations diffuses comportant de rares cellules Figure 4. Caractères très particuliers des adénocarcinomes
en bague à chaton. Noter la colonisation de l’urothélium par vésicaux de type linite plastique, à cellules en bague à chaton:
des cellules tumorales (H.E.S. x 40). stroma-réaction fibreuse majeure, petites cellules plasmocy -
toïdes non cohésives, rares vacuoles de mucus intracytoplas -
mique (H.E.S. x 40).
dans laquelle de rares cellules mucipares en bague à
chaton furent mises en évidence par les colorants his-
tochimiques classiques du mucus (PAS et bleu alcian)
(Figure 2). De plus, dans quelques zones clairsemées
du chorion de la muqueuse, les cellules tumorales ten-
daient à se grouper en cordons pleins, bien délimités
par une vitrée soulignée par le nitrate d’argent, caractè-
re propre aux épithéliomas (Figure 3).
Sur le plan macroscopique, dans sa forme pure, l’adé-
nocarcinome à cellules en bague à chaton est égale-
ment particulier [6, 19]. Ces cellules qui infiltrent le
plus souvent une à une tous les plans pariétaux de la
Figure 3. Cordons cellulaires tumoraux délimités par une vessie s’accompagnent en effet d’une stroma-réaction
vitrée soulignée en noir par le nitrate d’argent (coloration de fibreuse inflammatoire diffuse majeure, si bien que la
Vilder x 40). vessie se rétracte et s’épaissit, devenant ligneuse et
inextensible à l’instar de la linite plastique du tube
L’augmentation du CA 19-9 dans l’adénocarcinome digestif.
vésical a été signalée par certains auteurs [12, 14], mais
nous ne savons pas si l’élévation importante de ce mar- L’importance de la stroma réaction fibreuse, l’aspect
queur comme dans notre cas, a une valeur pronostique. plasmocytoïde non cohésif des cellules tumorales et la
rareté des éléments mucipares en bague à chaton, sont
Ce type de carcinome, très particulier sur le plan micro- des caractères très particuliers de cette tumeur (Figure 4).
scopique est caractérisé par une prolifération diffuse de
petites cellules indifférenciées, non cohésives, rappe- En effet, dans certaines descriptions, la distinction
lant des plasmocytes (Figure 1). entre cette tumeur et les adénocarcinomes coll oïdes
n’est pas évidente. Par exempl e, si HOLMANG [11]
REGIN [19] et CABANNE [6] insistent à juste titre sur le reconnait l’exi stence de ces deux variantes, ils ne
caractère déroutant de ces cellules au point que l’hypo- retiennent pas dans leurs statistiques que les adéno-
thèse d’un plasmocytome peut être envisagée [21], carcinomes comportent plus de 50% de cel lules en
comme ce fut le cas dans notre observation sur les frag- bague à chaton, en négl igeant apparemment leur
ments biopsiques. La ressemblance est trompeuse, stroma, comme dans le cas de WEISS [26]. La varian-
même sur le plan immunohistochimique : mis à par la te dite l inite plastique caract érisée par une stroma
faible réactivité contradictoire de certains marqueurs réaction fibro-inflammatoire maj eure associée à des
(cytokératine, anti-kappa, anti-lambda), le sérum anti- cel lules indifférenciées, non cohésives et parfois
plasmocytes était nettement positif, de même que muci pares, en bague à chat on, existe pourtant bien
l’EMA qui marque également les plasmocytes. [13, 19], et par conséquent, mérite d’être individua-
Le diagnostic ne fut rectifié que sur la pièce opératoire lisée.
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Sur le plan histologique, l’origine ouraquienne ou non L’adénocarcinome vésical est radio-résistant et il n’est
de ce carcinome est abandonnée ; ces termes n’ont donc pas surprenant de trouver une survie à 5 ans infé-
qu’une valeur topographique, désignant respectivement rieure à 20 % chez les patients traités par radiothérapie
le dôme et les autres zones de la vessie [6]. exclusive [1, 24].
Par contre l’origine urothéliale de ce carcinome paraît Il semble que cette résistance est plus marquée en pré-
acquise : de rares foyers tumoraux intra épithéliaux ont sence de cellules en bague à chaton prédominantes, qui
été signalés et dans notre cas, les zones cellulaires les souvent demande une approche thérapeutique plus
plus denses et les plus cohésives se localisaient dans la agressive [5].
muqueuse vésicale et non au-dessous. Par ailleurs, son
caractère mucipare trouve une explication dans le Le pronostic de cette tumeur reste sombre avec un délai
potentiel métaplasique glandulaire des cellules urothé- moyen de survie qui avoisine 20 mois [26].
liales [25]. En effet, les colorations spéciales (PAS et ANDERSTON [1] note une survie moyenne à 5 ans entre
bleu alcian) révèlent que ces cellules élaborent du 13% et 26% selon la différenciation cellulaire de cette
mucus, non seulement dans des zones de métaplasie tumeur.
intestinale mais également sous forme de traces à l’état
normal, ainsi que dans la plupart des tumeurs urothé- Ce pronostic péjoratif est confirmé par notre cas.
liales malignes ou non. Il n’est donc pas surprenant que
les adénocarcinomes mucipares, voire même colloïdes,
CONCLUSION
puissent en dériver.
Parmi les diagnostics différentiels, on doit éliminer tout Le diagnostic de l’adénocarcinome vésical à cellules en
d’abord une tumeur urothéliale de haut grade [10], et bague à chaton est souvent trop tardif pour qu’un trai-
une métastase en procédant aux explorations gynécolo- tement radical soit efficace.
giques, gastro-entérologiques et anatompathologiques
classiques, en s’aidant aux besoins de techniques com- La classification entre tumeur ouraquienne et non oura-
plémentaires (immunohistochimie). Un adénocarcino- quienne paraît désormais caduque. Histologiquement
me de l’ouraque peut rarement exister en association la stroma-réaction fibro-inflammatoire majeure asso-
avec une tumeur urothéliale [18]. ciée aux cellules en bague à chaton, caractérise cette
tumeur, et la différencie de la plupart des adénocarci-
Chez les hommes, il est également important d’élimi- nomes décrits dans la littérature.
ner un adénocarcinome de la prostate notamment pour
les tumeurs du trigone et de la base de la vessie. L’élévati on du CA 19-9, son utili sation comme
moyen potentiel de la surveillance et sa valeur pro-
L’adénocarcinome prostatique peut comporter des cel- nostique, restent à évaluer. C’est un cancer très agres-
lules en bague à chaton, mais celles-ci ne secrètent pas sif, d’évolution rapide, et de mauvais pronostic,
de mucine, et elles réagissent positivement à l’immu- rebelle au traitement classique des tumeurs vésicales
nomarquage au PSA [20]. Par ailleurs, une étude a urothéliales.
montré que si 25% des adénocarcinomes primitifs de la
vessie sont PAP positifs, aucun n’exprime le PSA [7]. Remerciements
Plusieurs modalités de traitement de l’adénocarcinome Nous remercions Madame le Docteur Claude BILLERY
vésical primitif ont été utilisées. La rareté de cette pour sa précieuse collaboration.
tumeur rend difficile d’établir une stratégie thérapeu-
tique.
La plupart des auteurs admettent que le traitement de REFERENCES
choix pour l’adénocarcinome est la cystectomie partiel- 1. ANDERSTON C., JOHANSSON S.L., VON SHULTZ L. Primary
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quelques réponses complètes chez des patients soit en
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